Archives of ophthalmology (Chicago) 1905 34, 133-50.. 16 kwietnia 1910 roku Henry Cooper w artykule A series of cases of congenital ophthalmoplegia externa (nuclear paralysis) in the same family opublikowanym w British Medical Journal, a opisującym czteropokoleniową rodzinę cierpiącą na tę chorobę. Grupa Hotchkissa w 1980 roku potwierdziła badaniami autopsyjnymi dwojga chorych dysfunkcję rozwojową nerwu odwodzącego jako przyczynę zespołuHotchkiss M.G., Miller N.R., Clark, A.W., & Green W. R., (1980) Bilateral Duane’s retraction syndrome. A clinico-pathologic case report. Arch of Ophthalmology 98, 870-4.. W 1985 z zespołu Duane’a wydzielono odrębną jednostkę chorobową – zespół Okihiro.
Genetyka Zespół Duane’a jest jedną z rzadkich wad wrodzonych. Nieprawidłowy rozwój struktur nerwowych (wywołany niewłaściwym działaniem genów) ma prawdopodobnie miejsce między 3. a 8. tygodniem ciąży. Cierpi na niego ok. 0,1% populacji. W 90% przypadków jej przyczyną jest mutacja de novo, w pozostałych jest dziedziczona autosomalnie dominująco – potwierdzono jeden przypadek rodziny w której choroba występowała w czterech pokoleniach i 3 przypadki jej występowania w trzech pokoleniach. Kobiety chorują na ten zespół częściej niż mężczyźni (53,5–64% w zależności od źródła danych). Genetyczne podstawy choroby nie są do końca znane.